INMUNODEFICIENCIAS PRIMARIAS 3



INMUNODEFICIENCIAS COMBINADAS

IDCS INMUNODEFICIENCIA COMBINADA SEVERA
SINDROMES DE TRANSMISION GENETICA AUTOSOMICA RECESIVA O LIGADAS AL SEXO, PRIMEROS  MESES DE VIDA , SIN TRATAMIENTO SON MORTALES  EN FORMA TEMPRANA
FORMAS  CLASICAS O  TIPICAS LINFOPENIA T MARCADA , AGAMMAGLOBULINEMIA Y AUSENCIA DE LA FUNCION INMUNITARIA CELULAR Y HUMORAL
FORMAS NO CLASICAS O ATIPICAS DEFICIENCIA DE LA FUNCION INMUNE CELULAR Y HUMORAL

LAS MUTACIONES EN LA CADENA GAMMA COMUN    ( GAMMA  c)  CONSTITUYEN UN  50% DE LOS CASOS TOTALES DE  IDCS .
 ESTA MOLECULA PERTENECE A UNA FAMILIA DE RECEPTORES DE CITOCINAS  HEMATOPOYETICAS.

JUNTO CON LAS CADENAS ALFA Y BETA DEL RECEPTOR  DE LA IL-2 COSTITUYEN  EL ETEROTRIMERO DE ALTA AFINIDAD PARA ESTA CITOCINA .
LA CADENA GAMMA COMUN RECIBE SU NOMBRE POR FORMAR PARTE DEL RECEPTOR DE VARIAS CITOCINAS . LA IL2 , IL4 , IL7 , IL9 , IL15 Y LA IL-21 COMPARTEN ESTA CADENA

IL-2R HOMEOSTASIS DE LINFOCITOS T
IL-4R MADURACION TERMINAL DE LINFOCITOS B
IL-7R DESARROLLO DE LINFOCITOS T
IL-9R HEMATOPOYESIS
IL-15R DESARROLLO DE CELULAS NK
IL-21R MADURACION Y ACTIVACION DE CELULAS T   Y   NK

LA DEFICIENTE RESPUESTA A LA IL-7 , EN LOS PACIENTES CON MUTACIONES EN GAMMA c , COMPROMETE SERIAMENTE LA PROLIFERACION TEMPRANA Y LA SUPERVIVENCIA DE LOS LINFOCITOS T INMADUROS ENN EL TIMO. LOS NIÑOS CON MUTACIONESV EN GAMMA c (TODOS PACIENTES CON LINFOPENIA T SEVERA) TIENEN UN TIMO ESCASA O NULAMENTE DESARROLLADO, SIN DIFERENCIACION CORTICOMEDULAR  Y CON ESCACEZ DE PRECURSORES LINFOIDES Y DE CORPUSCULOS DE HASSAL.
LOS PACIENTES CON DEFICIENCIA DE RESPUESTA  A IL-7 , POR MUTACIONES EN LA CADENA ALFA DEL RECEPTOR  (IL.7R ALFA) , COMPARTEN CON LOS DEFICIENTES EN GAMMA c  LA DEFICIENCIA T EXTREMA PERO NO MUESTRAN AFECTACION DE CELULAS NK.

LA DEFICIENCIA DE CELULAS NK ESTA MAS EMPARENTADA CON LA AFECTACION  DE LA RESPUESTA A LA IL-15 . ESTA CITOCINA , EN COMBINACION CON EL FACTOR DE CELULAS MADRE (STEM CELL FACTOR )  , SE REQUIERE PARA GENERAR CELULAS  CD56+ A PARTIR DE PROGENITORES PLURIPOTENCIALES DE LA MEDULA OSEA.
LOS LINFOCITOS B ESTAN PRESENTES EN LOS PACIENTES CON AFECTACION  GAMMA c  , SON FUNCIONALMENTE ANORMALES AL NO SER CAPACES  DE CONCRETAR EL CAMBIO ISOTOPICO  DE LAS INMUNOGLOBULINAS
LA CADENA JAK3 ES LA TIROSINASA ASOCIADA A GAMMA c    Y DE ELLA DEPENDE LA TRANSDUCCION DE SEÑALES EN LA QUE ESTE RECEPTOR ESTA PRESENTE  (IL-2 , IL-4 , IL-7 , IL-9 , IL-15   , IL-21 )

LOS PACIENTES CON MUTACIONES  RECESIVAS DEL GEN JAK3  COMPARTEN EL MISMO FENOTIPO  QUE LOS DEFICIENTES  EN GAMMA c
Las IDCS LIGADAS AL CROMOSOMA X T(-) NK (-)B+ REPRESENTAN UN 50% DE LAS FORMAS CLASICAS DE ESTAS INMUNODEFICIENCIAS LOS PACIENTES TIENEN MANIFESTACIONES CLINICAS AEDADES  MUY TEMPRANAS , AUN EN LOS PRIMEROS DIAS DE VIDA .INFECCIONES GRAVES  POR GERMENES SAPROFITOS COMO CANDIDA , O CON DISEMINACION HEMATOGENA DE AGENTES VACUNALES COMO EL BACILO BCG . 

CUADRO INJERTO CONTRA EL HUESPED(HOSPEDERO)MATERNOFETAL . LAS CELULAS INMUNOCOMPETENTES MATERNAS  TRANSFERIDOS AL NIÑO ENEL MOMENTO DEL PARTO RECONOCEN A ESTE COMO EXTRAÑO Y  REACCIONAN  CONTRA SUS ANTIGENOS DE HISTOCOMPATIBILIDAD

3 CONDICIONES TIENEN QUE DARSE PARA LA APARICION DEUN CUADRO DEL INJERTO CONTRA EL HUESPED MATERNO FETAL : UN DONANTE INMUNOCOMPETENTE( MADRE )  , UNRECEPTOR INMUNODEFICIENTE  ( NIÑO CON IDCS) Y  DIFERENCIAS  ENTRE LAS MOLECULAS  HLA PRESENTES ENTRE DONANTE Y  RECEPTOR ( MADRE/HIJO)

DIAGNOSTICO DE IDCS LIGADA AL SEXO SE BASA EN EL PERFIL DE LAS POBLACIONES LINFOCITARIAS
 
AUSENCIA DE LINFOCITOS T   Y   CELULAS  NK ( T- NK-B+)  Y  UNA DEFICIENTE RESPUESTA PROLIFERATIVA EN EL CULTIVO DE LINFOCITOS FRENTE A MITOGENOS  O ANTIGENOS ES UNA PATOLOGIA LIGADA AL CROMOSOMA X , EN 2 TERCIOS DE LOS CASOS  EXISTE EL ANTECEDENTE DE UN FAMILIAR MASCULINO  POR RAMA MATERNA AFECTADO O CON MANIFESTACIONES COMPATIBLES CON IDCS
EXCEPCIONALMENTE  PUEDEN ENCONTRARSE GAMMAPATIAS OLIGOCLONALES O MONOCLONALES

EL TRANSPLANTE DE PRECURSORES HEMATOPOYETICOS Y LA TERAPIA GENICA  EN EL CASO DE GAMMA c  y de  ADA ADENOSIN DEAMINASA  SON LAS OPCIONES TERAPEUTICAS PARA ESTOS PACIENTES .

SOLO LA RECONSTITUCION DEL SISTEMA INMUNITARIO INMEDIANTE TRANSPLANTE PRECURSORES HEMATOPOYETICOS PERMITE LA SUPERVIVENCIA DE ESTOS PACIENTES QUE , SI NO SON TRATADOS  , MUEREN EN EDADES MUY TEMPRANAS COMO CONSECUENCIA DE INFECCIONES GRAVES
 
LAS FORMAS ATIPICAS  O NO CLASICAS DE IDCS

PUEDEN PRESENTARSE CON RECUENTOS LINFOCITARIOS NORMALES
GRADOS VARIABLES DE HIPOGAMMAGLOBULINEMIA
ALTERACIONES FUNCIONALES SEVERAS
FENOTIPOS CLINICOS DISTINTOS DENTRO DE UNA MISMA FAMILIA
DEFICIENCIA EN LA EXPRESION  DE MOLECULAS DE CLASE II( OMIM 209920) DEL COMPLEJO  MAYOR DE HISTOCOMPATIBILIDAD ( CMH) EJEMPLO DE  IDSC  ATIPICA. AUSENCIA DE EXPRESION DE LAS MOLECULAS DE CLASE II 

LOS LINFOCITOS B Y LOS MONOCITOS EXPRESAN ESTAS MOLECULAS EN FORMA CONSTITUTIVA . LA FALTA DE EXPRESION  EN ESTAS , CELULAS  ,  AUN LUEGO DE SER ESTIMULADAS  IN VITRO CON INF- GAMMA , HACE EL DIAGNOSTICO DE ESTA IDP NMERO DE LT TOTALES  ES NORMAL , CON LTCD4 DISMINUIDOS  PERO NO AUSENTES. LA DISMINUCION DE LINFOCITOS TCD4 SE EXPLICA POR UN DEFECTO EN LA SELECCIÓN POSITIVA TIMICA DEBIDA A BLA FALTA DE EXPRESION DE LAS MOLECULAS DE CLASE II .MUTACIONES  EN LOS GENES QUE CODIFICAN LAS PROTEINAS REGULADORAS  CIITA , RFX5 , RFAP , RFANK , COMO CAUSALES DE LA DEFICIENCIA  EN LA EXPRESION DE MOLECULAS DE CLASE II DEL CMH

SE TRATA DE UNA ENFERMEDAD GENETICAMENTE HETEROGENEA , EN LAS CUALES  LAS MUTACIONES EN DISTINTOS GENES PRODUCEN LA MISMA PATOLOGIA

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